Tooth development included in the multifocal jaw lesions of langerhans cell histiocytosis


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Abstract

SummaryMany cases demonstrating the oral manifestations of langerhans cell histiocytosis (LCH) have been reported; however, tooth development in jaw lesions has rarely been mentioned. This paper reports the case of a 3-year-old Japanese girl with LCH suffering from multiple osteolytic lesions of the skull and jaw bones. She was referred to our paediatric clinic because of swelling of the mucogingival folds in the upper and lower primary molar regions. The patient responded well to steroid therapy and the osteolytic lesions resolved. There was an accompanying development of permanent tooth germs included in the lesions. Langerhans cell histiocytosis in children usually has a long-term clinical course and paediatric dentists should be involved with oral health care for affected patients.RésuméDe nombreux cas ont été rapportés de manifestations buccales d'histiocytose à cellules de Langherhans (LCH). Cependant, le développement dentaire dans les lésions de la mâchoire a été rarement mentionné. Cet article décrit le cas d'une jeune fille japonaise de 3 ans avec LCH souffrant de lésions ostéolytiques multiples du crâne et des os des mâchoires. Elle a été adressée à notre clinique pédiatrique pour un gonflement muco-gingival dans les régions molaires temporaires maxillaire et mandibulaire. La patiente a bien répondu à la chimiothérapie et les lésions ostéolytiques se sont résorbées. Cette guérison a été accompagnée d'un développement des germes des dents permanentes inclus dans les lésions. La LCR chez l'enfant est généralement un problème clinique à long terme et les pédodontistes devraient être concernés par la santé buccale des patients atteints.ZusammenfassungEs wurden bereits viele Fälle oraler Manifestationen der Langerhanszell-Histiozytose (LCH) veröffentlicht, dabei wurde allerdings kaum auf die Zahnentwicklung in betroffenen Kieferarealen eingegangen. In dem vorliegenden Bericht wird ein Fall eines dreijährigen japanischen Kindes mit multiplen Läsionen von Schädel- und Kieferknochen berichtet. Sie war aufgrund von Schwellungen in den Umschlagfalten der oberen und unteren Molaren in die Kinderklinik überwiesen worden. Die Patientin sprach gut auf die Chemotherapie an, die Osteolysen gingen zurück. Daneben wurde eine Weiterentwicklung eines permanenten Zahnkeimes in einer Läsion festgestellt. LCR bei Kindern weist oft einen langwierigen Verlauf auf, bei betroffenen Patienten sollten Kinderzahnärzte mit in die Mundgesundheitsbetreuung einbezogen werden.ResumenSe han comunicado muchos casos que muestran manifestaciones orales de la histiocitosis de células de Langerhans (HLC), sin embargo poco se ha mencionado sobre el desarrollo dentario en las lesiones maxilares. Este artículo informa del caso de un niña japonesa de 3 años con HLC afectada de múltiples lesiones osteolíticas en el cráneo y los maxilares. Fue referida a nuestra clínica pediátrica debido a la inflamación de los pliegues mucogingivales en las regiones de los molares primarios superiores e inferiores. La paciente respondió bien a la quimioterapia y se resolvieron las lesiones osteolíticas. Se acompañó del desarrollo de los gérmenes de los dientes permanentes incluidos en las lesiones. La HLC en niños generalmente tiene un curso clínico largo y los odontopediatras deberían implicarse en el cuidado de la salud oral de los pacientes afectados.

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